1. Trang chủ
  2. » Thể loại khác

Nghiên cứu ứng dụng kỹ thuật MLPA để chẩn đoán đột biến mất đoạn gen alpha globin gây bệnh alpha thalassemia

7 309 3

Đang tải... (xem toàn văn)

THÔNG TIN TÀI LIỆU

Thông tin cơ bản

Định dạng
Số trang 7
Dung lượng 1,05 MB

Nội dung

Nội dung bài viết với mục tiêu: Ứng dụng kỹ thuật multiplex ligation‐dependent probe amplification (MLPA) chẩn đoán đột biến mất đoạn gen alpha globin. Nghiên cứu tiến hành trên 36 bệnh nhân được chẩn đoán alpha thalassemia dựa vào triệu chứng lâm sàng và cận lâm sàng, 30 người bình thường được dùng để chuẩn kỹ thuật và làm mẫu đối chứng.

Nghiên cứu Y học  Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 17 * Phụ bản của Số 4 * 2013 NGHIÊN CỨU ỨNG DỤNG KỸ THUẬT MLPA ĐỂ CHẨN ĐỐN   ĐỘT BIẾN MẤT ĐOẠN GEN ALPHA GLOBIN   GÂY BỆNH ALPHA THALASSEMIA  Lê Trần Hồng Phúc*, Đỗ Thị Thanh Thủy**, Hồng Anh Vũ**, Nguyễn Thị Băng Sương**  TĨM TẮT  Mở  đầu: Bệnh thiếu máu α thalassemia là một căn bệnh thiếu máu tan máu do di truyền khá phổ  biến.  Ngun nhân gây bệnh là do đột biến gen α globin, đột biến gen gây giảm hoặc mất tổng hợp chuỗi α globin.  Việc phát hiện sớm đột biến gen gây bệnh có ý nghĩa rất lớn đối với điều trị cũng như giúp chẩn đốn trước sinh  và tư vấn di truyền.   Mục tiêu: Ứng dụng kỹ thuật Multiplex Ligation‐dependent Probe Amplification (MLPA) chẩn đốn đột  biến mất đoạn gen alpha globin.   Đối tượng và phương pháp nghiên cứu: 36 bệnh nhân được chẩn đốn alpha thalassemia dựa vào triệu  chứng lâm sàng và cận lâm sàng, 30 người bình thường được dùng để chuẩn kỹ thuật và làm mẫu đối chứng.  DNA của tất cả các mẫu được phân tích bằng kỹ thuật MLPA và điện di mao quản trên máy Berman Coulter.   Kết  quả:  Trong số 36 mẫu bệnh nhân tham gia nghiên cứu có 24 mẫu bị đột biến mất đoạn (chiếm tỷ lệ  66,67%) và 12 mẫu khơng mang gen đột biến (chiếm 33,33%).   Kết luận: Nghiên cứu ứng dụng thành cơng kỹ thuật MLPA phát hiện đột biến mất đoạn gen alpha globin  gây bệnh alpha thalassemia, giúp ích cho việc chẩn đốn bệnh, phát hiện các đột biến trên vùng  gen α globin, là  cơ sở vững chắc cho chẩn đốn trước sinh bệnh alpha thalassemia.  Từ khóa: bệnh alpha thalassemia, MLPA, đột biến mất đoạn, gen α globin.  ABSTRACT  APPLICATION OF MLPA (Multiplex Ligation‐dependent Probe Amplification) IN DIAGNOSTIC ALPHA‐ GLOBIN GENES DELETION MUTATION CAUSING ALPHA THALASSEMIA  Le Tran Hoang Phuc, Do Thi Thanh Thuy, Hoang Anh Vu, Nguyen Thi Bang Suong   * Y Hoc TP. Ho Chi Minh * Vol. 17 ‐ Supplement of No 4 ‐ 2013: 29 ‐ 35  Introduction:  Alpha  thalassemia  is  a  blood  disorder  that  reduces  the  production  of  hemoglobin. Alpha  thalassemia  typically  results  from  deletions  involving  the α  globulin  genes  and  decreased  alpha‐globin  production.   Objectives: Multiplex ligation‐dependent probe amplification (MLPA) has been used to detect deletions and  mutations of the α‐globin gene for diagnosis of α‐thalassemia  Patients and Methods: Blood samples were collected from 36 thalassemia A patients. 30 samples of people  without thalassemia were used as control the experiments. MLPA assay were performed using SALSA MLPA  P140 HBA probe mix (MRC ‐ Holland) Kit.   Results: We report 24 (66.67%) deletion mutants and 12 (33.33%) cases without deletions on α‐globin  gene.   Conclusion: MLPA were applied successfully in identification of deletion mutants on α‐globin genes and in  * Khoa sinh‐ Đại học Sư phạm TP. Hồ Chí Minh  ** Trung tâm Y sinh học Phân tử‐ Đại học Y Dược TP.HCM  Tác giả liên lạc: TS.BS. Nguyễn Thị Băng Sương, ĐT: 0914007038, Email: suongnguyenmd@gmail.com.  30 Chuyên Đề Điều Dưỡng Kỹ Thuật Y Học   Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 17 * Phụ bản của Số 4 * 2013  Nghiên cứu Y học diagnostic α thalassemia.   Keywords: alpha thalassemia, MLPA, deletion, α‐globin genes.   cả  2  gen  trên  cùng  allele  thì  sẽ  gây  dạng  α0  ĐẶT VẤN ĐỀ  thalassemia(3).  Ở  Việt  Nam  đột  biến  mất  đoạn  Bệnh  thiếu  máu  alpha  thalassemia  là  một  gây bệnh alpha thalassemia thường gặp là dạng  căn  bệnh  thiếu  máu  tan  máu  do  di  truyền  khá  ‐‐SEA  (Đông  Nam  Á),  dạng  ‐α4.2  và  dạng  ‐α3.7.  phổ  biến,  đây  là  rối  loạn  di  truyền  đơn  gen  Phát hiện đột biến gen gây bệnh có ý nghĩa rất  thường  gặp  nhất,  bệnh  di  truyền  theo  quy  luật  lớn  đối  với  điều  trị  cũng  như  giúp  chẩn  đoán  alen lặn trên nhiễm sắc thể thường. Thalassemia  trước sinh và tư vấn di truyền. Các kỹ thuật sinh  được  phát  hiện  ở  60  nước,  tỷ  lệ  mắc  bệnh  cao  học phân tử thường được sử dụng để xác định  nhất  ở  vùng  Địa  Trung  Hải,  vùng  Bắc  và  Tây  đột  biến  ở  bệnh  nhân  thalassemia  là  kỹ  thuật  Phi, Trung Đơng, Nam Á và Đơng Nam Á. Mỗi  PCR đơn mồi, PCR đa mồi,… Gần đây, kỹ thuật  năm, trên thế giới có khoảng 100.000 em bé sinh  MLPA  (Multiplex  Ligation‐dependent  Probe  ra  mắc  bệnh.  Các  nhà  khoa  học  tiên  đoán  Amplification) ra đời và được áp dụng rộng rãi  thalassemia sẽ trở thành bệnh lý tồn cầu(18).  trong chẩn đốn mất đoạn và lặp đoạn gen nói  Ngun nhân gây bệnh là do đột biến gen α  chung hay bệnh alpha thalassemia nói riêng. Kỹ  globin,  đột  biến  gen  gây  giảm  hoặc  mất  tổng  thuật MLPA có ưu điểm là dễ thực hiện, cho kết  hợp chuỗi α globin, trong khi đó q trình tổng  quả  nhanh  và  có  độ  chính  xác  cao(1).  Kỹ  thuật  hợp chuỗi beta globin vẫn diễn ra bình thường.  này  còn  giúp  chẩn  đốn  được  kiểu  gen  dị  hợp  Ở  người  bình  thường  2  loại  chuỗi  α  globin  và  tử. Vì vậy mà chúng tơi thực hiện đề tài này với  beta globin cặp đơi với nhau theo tỷ lệ 1:1, như  mục  tiêu:  Ứng  dụng  kỹ  thuật  MLPA  giúp  chẩn  vậy  bệnh  nhân  alpha  thalassemia  sẽ  có  sự  mất  đốn  đột  biến  mất  đoạn  gen  alpha  globin  gây  bệnh  cân bằng giữa các chuỗi globin. Loại chuỗi beta  alpha thalassemia.  globin trở nên dư thừa vì khơng được cặp đơi, sẽ  ĐỐI TƯỢNG ‐PHƯƠNG PHÁP NGHIÊN CỨU  tích  tụ  trong  tế  bào  hồng  cầu  và  gây  phá  hủy  hồng  cầu(17).  Bệnh  nhân  cần  phải  được  truyền  Đối tượng nghiên cứu  máu thường xuyên, có thể gây ra các biến chứng  ‐  Nhóm  nghiên  cứu:  36  bệnh  nhân  được  khác  như:  lá  lách  to,  sỏi  mật,  tăng  nguy  cơ  chẩn  đoán  alpha  thalassemia  dựa  vào  triệu  nhiễm  trùng,  vàng  da,…  Đặc  biệt  thai  nhi  mắc  chứng lâm sàng và cận lâm sàng.  Hemoglobin  Bart  (alpha  thalassemia  thể  nặng)  ‐  Nhóm  chứng:  30  người  bình  thường.  thì  phù  nhau  thai,  gan  lách  to,  thai  chết  lưu  Được dùng để chuẩn kỹ thuậtu  đối chứng (người bình thường) để phát hiện đột  biến mất đoạn gen α globin. Phân tích việc khảo  sát  các  probe  khuếch  đại  gen  α  globin:  trường  hợp bệnh nhân khơng bị đột biến mất đoạn gen  α  globin  thì  tỷ  lệ  chiều  cao  đỉnh  probe  tương  ứng của bệnh nhân/mẫu đối chứng xấp xỉ bằng  1. Nếu chiều cao đỉnh probe của bệnh nhân/mẫu  đối chứng giảm còn khoảng 0,75 thì bệnh nhân  bị  đột  biến  mất  1  gen  α  globin,  nếu  giảm  còn  khoảng 0,5 thì bệnh nhân bị đột biến mất 2 gen  α globin, nếu giảm còn 0,25 thì bệnh nhân bị đột  biến mất 3 gen α globin.  KẾT QUẢ  Kết quả của bệnh nhân HBA10  Hình 1. Kết quả phân tích gen alpha thalassemia bệnh nhân HBA10. Màu nhạt (bên trái): mẫu đối chứng. Màu đậm (bên  phải): mẫu bệnh nhân HBA10.  Nhận xét: tỷ lệ chiều cao đỉnh probe của bệnh  nhân/mẫu đối chứng ở các probe có số thứ tự 20,  32 21 có giá trị gần bằng 1. Trong khi  đó  tỷ  lệ  các  probe có số thứ tự 1, 2, 3, 5, 12, 14, 18, 24, 25 có  Chun Đề Điều Dưỡng Kỹ Thuật Y Học   Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 17 * Phụ bản của Số 4 * 2013  giá trị xấp xỉ 0,5. Các chỉ số này phù hợp với chỉ  số mong đợi về các dạng đột biến SALSA MLPA  promix  P140‐B4  HBA  đưa  ra  và  chứng  tỏ  mẫu  Nghiên cứu Y học HBA10 có đột biến gây bệnh thalassemia dạng ‐‐  SEA/αα.  Kết quả của bệnh nhân HBA30    Hình 2. Kết quả phân tích gen alpha thalassemia bệnh nhân HBA30. Màu nhạt (bên trái): mẫu đối chứng. Màu đậm (bên  phải): mẫu bệnh nhân HBA30.  Nhận  xét:  Tỷ  lệ  chiều  cao  đỉnh  probe  của  bệnh nhân/mẫu đối chứng ở các probe có số thứ  tự 11, 17, 18, 20, 21 có giá trị gần bằng 1. Trong  khi đó tỷ lệ probe có số  thứ  tự  12,  14  có  giá  trị  xấp xỉ 0,5 và tỷ lệ probe có số thứ tự 24 có giá trị  xấp  xỉ  0,75  Các  chỉ  số  này  phù  hợp  với  chỉ  số  mong  đợi  về  các  dạng  đột  biến  SALSA  MLPA  promix  P140‐B4  HBA  đưa  ra  và  chứng  tỏ  mẫu  HBA30  có  đột  biến  gây  bệnh  thalassemia  dạng  dị hợp ‐α4.2/αα  Kết quả của bệnh nhân HBA34    Hình 3. Kết quả phân tích gen alpha thalassemia bệnh nhân HBA34. Màu nhạt (bên trái): mẫu đối chứng. Màu đậm (bên  phải): mẫu bệnh nhân HBA34.  Nhận  xét:  Tỷ  lệ  chiều  cao  đỉnh  probe  của  bệnh nhân/mẫu đối chứng ở các probe có số thứ  Chuyên Đề Điều Dưỡng Kỹ Thuật Y Học tự 20, 21 có giá trị gần bằng 1. Trong khi đó tỷ lệ  các probe có số thứ tự 1, 2, 3, 5, 12, 14, 18, 24, 25  33 Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 17 * Phụ bản của Số 4 * 2013 Nghiên cứu Y học  có giá trị xấp xỉ 0,5. Các chỉ số này phù hợp với  chỉ  số  mong  đợi  về  các  dạng  đột  biến  SALSA  MLPA promix P140‐B4 HBA đưa ra và chứng tỏ  mẫu  HBA10  có  đột  biến  gây  bệnh  thalassemia  dạng ‐‐ SEA/αα.  Tỷ lệ đột biến mất đoạn ở bệnh nhân alpha  thalassemia  Bảng 1: Tỷ lệ đột biến mất đoạn ở bệnh nhân alpha  thalassemia  Bệnh nhân Không đột biến đoạn Bị đột biến đoạn Tổng số Số mẫu (n) 12 24 36 Tỷ lệ (%) 33.33 66.67 100 Bảng 2: Sự phân bố vị trí bị mất đoạn của gen alpha  thalassemia  Đột biến Mất đoạn SEA Mất đoạn – α3.7 Mất đoạn –α4.2 Tổng số Số lượng bệnh nhân 13 24 Tỷ lệ % 54.17 33.33 12.50 100 Nhận xét: Trong số 36 mẫu bệnh nhân tham  gia nghiên cứu có 24 mẫu bị đột biến mất đoạn  (chiếm tỷ lệ 66,67%) và 12 mẫu khơng mang gen  đột biến (chiếm 33,33%).  Trong số 24 mẫu bị đột biến mất đoạn có 13  mẫu mất đoạn SEA (chiếm 54,17%), 8 mẫu mất  đoạn – α3.7 (chiếm 33,33%) và 3 mẫu mất đoạn – α4.2 (chiếm 12,50%).  BÀN LUẬN  Phát hiện sớm bệnh thalassemia có thể giúp  điều trị sớm, tránh các biến chứng của bệnh và  nguy  cơ  tử  vong.  Đột  biến  gây  bệnh  alpha  thalassemia  thường  gặp  là  đột  biến  mất  đoạn  gen alpha globin nên các kĩ thuật sinh học phân  tử thường được sử dụng để xác định đột biến ở  bệnh  nhân  thalassemia  là  multiplex  PCR,  HPLC…(2,9). Gần đây, kỹ thuật MLPA ra đời và  được  áp  dụng  rộng  rãi  trong  chẩn  đoán  mất  đoạn gen gây bệnh alpha thalassemia với nhiều  ưu điểm là dễ thực hiện, cho kết quả nhanh và  có độ chính xác cao(1).  Trong kết quả của kỹ thuật MLPA, mỗi một  đỉnh tín hiệu (peak) thể hiện sản phẩm của một  34 probe  (khi  một  probe  nào  đó  bắt  cặp  được  với  trình  tự  DNA  đích,  nối  lại  được  thì  mới  được  khuếch  đại  và  xuất  hiện  tín  hiệu)(16).  Chiều  cao  của mỗi peak cho thấy sự liên quan với số lượng  bản  sao  (copy)  của  trình  tự  DNA  bổ  sung  với  probe(12). Nếu bệnh nhân bị đột biến mất đoạn cả  4 gen α globin thì khơng có hiện tượng lai probe,  khơng  tạo  thành  đoạn  dò  hồn  chỉnh  và  probe  đó sẽ khơng được khuếch đại, do đó khi điện di  mao  quản  sẽ  không  thấy  xuất  hiện  đỉnh  của  probe.  Tuy  nhiên,  đột  biến  này  thường  khơng  gặp trong thực tế vì thai chết lưu trong tử cung.  Nếu  tỷ  lệ  chiều  cao  của  probe  mẫu  bệnh  nhân/mẫu  chứng  xấp  xỉ  là  0,75‐0,80  thì  bệnh  nhân mang đột biến mất đoạn tại probe đó ở 1  trong 4 gen α globin, nếu tỷ lệ này xấp xỉ bằng  0,35‐0,5  chứng  tỏ  bệnh  nhân  mất  đoạn  2  gen  α  globin  và  mếu  tỷ  lệ  là  0,25  nghĩa  là  bệnh  nhân  mất đoạn 3 trong 4 gen α globin.   Trong kết quả MLPA của bệnh nhân HBA30  thể hiện trong hình 2, tỉ lệ probe số 24 có giá trị  gần bằng 0.75 mà khơng phải là 0.5. Lý giải điều  này,  theo  kit  SALSA  MLPA  promix  P140‐B4  HBA mà MRC‐Holland hướng dẫn thì probe số  24  dò  tìm  trình  tự  exon  3  ở  cả  2  gen  HBA1,  HBA2 nên tỉ lệ điển hình cho đột biến mất đoạn  ‐α4.2/αα, ‐α3.7/αα là 0,75  Dựa  vào  bảng  các  dạng  đột  biến  mất  đoạn  gen HBA thường gặp và tỉ lệ chiều cao đỉnh của  các  probe  mà  SALSA  MLPA  promix  P140‐B4  HBA  (MRC‐Holland)  đưa  ra,  kết  hợp  với  hình  ảnh chiều cao các đỉnh (trong hình 1, 2, 3: màu  nhạt ‐bên trái là mẫu đối chứng; màu đậm ‐bên  phải là mẫu bệnh nhân), cũng như số liệu về tỉ lệ  chiều  cao  các  đỉnh  trong  hình  ảnh  MLPA  của  mỗi mẫu nghiên cứu, cho thấy việc xác định kết  quả  dạng  đột  biến  alpha  thalassemia  mà  bệnh  nhân  mắc  phải  hoàn  toàn  phù  hợp  với  triệu  chứng  lâm  sàng  và  cận  lâm  sàng  mà  họ  biểu  hiện.  Qua  kết  quả  thu  được  từ  36  mẫu  nghiên  cứu, chúng tôi thấy rằng đột biến mất đoạn gen  alpha  globin  gây  bệnh  alpha  thalassemia  khá  phổ  biến  ở  Việt  Nam  với  các  dạng  đột  biến  thường gặp là dạng ‐‐SEA (Đơng Nam Á), dạng  Chun Đề Điều Dưỡng Kỹ Thuật Y Học   Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 17 * Phụ bản của Số 4 * 2013  –  α3.7  và  dạng  –α4.2.  Trong  đó,  đột  biến  có  tần  suất  cao  nhất  la  đột  biến  –SEA  chiếm  54,17%;  tiếp theo là đột biến dạng – α3.7chiếm 33,33% và  cuối cùng là đột biến dạng –α4.2chiếm 12,5%.  Lý Thị Thanh Hà (2010) đã nghiên cứu ứng  dụng  kỹ  thuật  Multilex  PCR  và  C‐ARMS  PCR  trong  chẩn  đoán  trước  và  sau  sinh  bệnh  alpha  thalassemia  tại  Bệnh  Viện  Nhi  Trung  Ương.  Trong kết quả nghiên cứu này có 58.8% đột biến  dạng  –SEA(11).  Theo  Lin  M  (2013)  thì  ở  vùng  Meizhou  miền  Nam  Trung  Quốc  (7),  đột  biến  dạng ‐‐SEA là khoảng 46.45%,  mất  đoạn  –  α3.7  là  7%,  mất  đoạn  –α4.2  là  5%.  Tác  giả  Liu  SC(8)  (2011)  nghiên  cứu  về  các  bệnh  liên  quan  đến  Hemoglobin  tại  Đài  Loan,  ông  cho  rằng  dạng  đột  biến  thường  gặp  nhất  của  bệnh  alpha  thalassemia  là  đột  biến  dạng  SEA  (Southeast  Asian)  với  tần  số  87,79%,  đột  biến  dạng  –  α3.7  chiếm 4,85%, đột biến dạng – α4.2 chiếm 1,41%.  Một nghiên cứu khác của tác giả Wu JY(20) (2004)  thì ở miền Nam Trung Quốc tần số đột biến gen  alpha globin như sau: dạng ‐‐SEA chiếm 68,9%,  – α3.7 chiếm 10,3%, đột biến dạng – α4.2 chiếm  5,52%. Theo Hung CC(4) (2007) thì ở Đơng Nam  Á tỉ lệ đột biến dạng SEA chiếm tỉ lệ 45%, dạng –  α3.7  chiếm  35%,  đột  biến  dạng  –  α4.2  chiếm  20%. Cùng với nhiều nghiên cứu khác như  của  Pan  HF  (2007),  Xiong  F  (2010)(14, 21)  thì  dạng  đột  biến phổ biến nhất ở Đơng Nam Á là –SEA theo  sau là đột biến dạng – α3.7 và –α4.2, các kết quả  của chúng tôi tương tự như nghiên cứu của các  tác  giả  khác  về  sự  phổ  biến  của  các  dạng  đột  biến thường gặp của alpha thalassemia.   Qua các số liệu đó, chúng tơi thấy rằng đột  biến  dạng  ‐‐SEA  chiếm  tỉ  lệ  rất  cao  ở  khu  vực  Đơng Nam Á, tiếp theo là dạng – α3.7. Điều này  hồn tồn phù hợp với kết quả nghiên cứu của  chúng  tơi.  Sự  khác  biệt  về  tần  số  của  các  dạng  đột biến này trong các nghiên cứu có thể là mặc  dù alpha  thalassemia có  mặt  trên  tồn  thế  giới,  nhưng sự phân bố rất khác nhau giữa các quần  thể người, giữa các dân tộc khác nhau, do sự đa  dạng di truyền giữa các cá nhân, tần số đột biến  có thể thay đổi từ sự gia tăng các cuộc hơn nhân  Chuyên Đề Điều Dưỡng Kỹ Thuật Y Học Nghiên cứu Y học giữa  nước  này  với  nước  khác  (như  giữa  người  Đài  Loan  và  những  người  nhập  cư  gốc  Đông  Nam Á), sự khác nhau trong q trình thu thập  mẫu nghiên cứu (với nghiên cứu này, chúng tơi  đã thu mẫu từ những bệnh nhân đến khám tại  bệnh viện dựa vào những triệu chứng lâm sàng,  cận lâm sàng và tiến hành kiểm tra), quan trọng  là tần số đột biến thay đổi tùy thuộc vào dân số,  thời gian nghiên cứu.  Trong số 36 mẫu bệnh nhân được chẩn đốn  mắc  bệnh  α  thalassemia,  bằng  kỹ  thuật  MLPA  chúng tơi phát hiện được 24 bệnh nhân cò mang  đột biến mất đoạn. 12 bệnh nhân còn lại khơng  phát hiện được đột biến mất đoạn, những bệnh  nhân này có thể mang đột biến điểm, và những  đột  biến  này  không  được  phát  hiện  bằng  phương  pháp  MLPA  mà  phải  sử  dụng  các  phương  pháp  như  giải  trình  tự  gen,  phương  pháp RFLP, STR…  KẾT LUẬN  Nghiên  cứu  đã  ứng  dụng  thành  cơng  kỹ  thuật  MLPA  để  chẩn  đốn  đột  biến  mất  đoạn  gen  alpha  globin  gây  bệnh  alpha  thalassemia.  Việc xác định các kiểu đột biến  gen alpha globin  thường gặp ở Việt Nam giúp cho chúng ta có cái  nhìn  bao  qt  về  tình  hình  bệnh  alpha  thalassemia tại nước ta, để có những dẫn chứng,  dữ  liệu  cho  các  nghiên  cứu  tiếp  theo  cũng  như  giúp ích cho việc dự  báo, chẩn đốn, phát hiện  sớm và điều trị được chính xác, hiệu quả hơn, là  cơ sở vững chắc cho chẩn đốn trước sinh bệnh  alpha Thalassemia.  TÀI LIỆU THAM KHẢO  Cao  M, Liu  Z, Jia  X, Tang  N, Cai  R, Wang  L, Chen  C, Xiao  B, Wang  J  and  Liu  J  (2011).“Detection  of  α‐globin  gene  deletions  using  denaturing  high‐performance  liquid  chromatography  and  multiplex  ligation‐dependent  probe  amplification”,  Journal  of  clinical  laboratory  analysis,  25(6),  pp. 426‐431.  Chong  SS,  Boehm  CD,  Higgs  DR  and  Cutting  GR  (2000),  “Single‐tube  multiplex  ‐  PCR  screen  for  common  deletional  determinants of α –thalassemia”, Blood, 95, pp. 360 ‐ 362.  Elliott PV (2009), “Alpha thalassemia major ‐ new mutations,  intrauterine management, and outcomes”, Hematology, 35(1),  pp. 35 ‐ 41  Hung CC, Lee CN, Chen CP, Jong YJ et al. (2007), “Molecular  assay  of  alpha  (3.7)  and  alpha  (4.2)  deletions  causing  alpha  35 Nghiên cứu Y học  Y Học TP. Hồ Chí Minh * Tập 17 * Phụ bản của Số 4 * 2013 thalassemia  by  denaturing  high‐performance  liquid  chromatography”, Clinical Biochemistry, 40 (11), pp. 817‐821   14 Hung  CC,  Su  YN,  Lin  CY,  Yang  CC,  Lee  WT  et  al.  (2005),  “Denaturing  HPLC  coupled  with  multiplex  PCR  for  rapid  detection of large deletions in Duchenne muscular dystrophy  carriers”, Clinical Biochemistry, 51(7), pp. 1252‐6.  Pan  HF,  Long  GF,  Li  Q,  Feng  YN,  Lei  ZY  et  al.  (2007),  “Current  status  of  thalassemia  in  minority  populations  in  Guangxi, China”, Clin Genet, 71, pp.419–426.  15 Sankaran VG, Nathan DG (2010), “Thalassemia: an overview  of  50  years  of  clinical  research”.  Hematology/Oncology  Clinics of North America Journal, 24(6), pp. 1005 ‐ 1020.  16 Schouten  JP,  Mc  Elgunn  CJ  et  al.  (2002),  Relative  quantification  of  40  nucleic  acid  sequences  by  multiplex  ligation‐dependent  probe  amplification”,  Nucleic  acids  Research, 30 (12), pp. 2‐11.  17 Suemasu CN, Kimura EM, Oliveira DM, Bezerra MA, Araújo  AS,  Costa  FF  and  Sonati  MF  (2011),  “Characterization  of  alpha thalassemic genotypes by multiplex ligation‐dependent  probe  amplification  in  the  Brazilian  population”,  Brazilian  journal of medical and biological research, 44(1), pp. 16‐22.   Lalic  T,  Vossen  RH  et  al.  (2005),  “Deletion  and  duplication  screening in the DMD gene using MLPA”, European Journal  of Human Genetics, 13, pp. 1231–1234  Lin M, Wen YF et al. (2013), “Hemoglobinopathy: molecular  epidemiological  characteristics  and  health  effects  on  Hakka  people  in  the  Meizhou  region,  Southern  China”,  PLoS  One,  8(2), pp. 5 – 7.  Liu  SC,  Peng  CT,  Lin  TH,  Wang  SJ  et  al.  (2011),  “Molecular  lesion  frequency  of  hemoglobin  gene  disorders  in  Taiwan”,  Hemoglobin, 35 (3), pp. 228‐236.  18 Liu YT, Old JM, Miles K, Fisher CA, Weatherall DJ and Clegg  JB  (2000),  “Rapid  detection  of  alpha‐thalassaemia  deletions  and  alpha‐globin  gene  triplication  by  multiplex  polymerase  chain”. British journal of haematology, 108(2), pp. 295 ‐ 299.  Tạ Thành Văn (2011), Bệnh học phân tử, Nxb Y Học, tr. 67 ‐  80.  19 Loryn NS and Graham RT (2004), “MLPA and MAPH: New  Techniques  for  Detection  of  Gene  Deletions”,  Human  mutation, 23, pp. 413‐419  Wang X, Wang Z, Yan M, Huang S et al. (2008), “Similarity of  DMD  gene  deletion  and  duplication  in  the  Chinese  patients  compared  to  global  populations”,  Behavioral  and  Brain  Functions, 4 (20), pp. 1‐9.  20 Lý Thị Thanh Hà, Ngô Diễm Ngọc, Nguyễn Thị Phương Mai,  Nguyễn Thị Tân Sinh, Dương Bá Trực, Bùi Văn Viên, Nguyễn  Thanh  Liêm  (2010).  “Ứng  dụng  kỹ  thuật  sinh  học  phân  tử  trong chẩn đốn trước và sau sinh bệnh alpha thalassemia tại  Bệnh viện nhi Trung ương”. Tạp chí Nhi khoa, tập 3 ‐ số 3&4,  tr. 337 ‐ 342.  Wu  JY,  Liao  C,  Li  J,  Huang  YN  (2004),  “Multiplex  PCR  for  detecting  genotypes  of  deletional  alpha‐thalassemia”,  Zhongguo  Shi  Yan  Xue  Ye  Xue  Za  Zhi  (Journal  of  experimental hematology), 12(4), pp. 472‐474.   21 Xiong  F,  Sun  M,  Zhang  X,  Cai  R,  Zhou  Y  et  al.  (2010),  “Molecular  epidemiological  survey  of  haemoglobinopathies  in  the  Guangxi  Zhuang  Autonomous  Region  of  southern  China”, Clin Genet, 78, pp.139–148.  10 11 12 Marzese DM, Mampel A et al. (2008), “Detection of deletions  and duplications in the Duchenne muscular dystrophy gene  by  the  molecular  method  MLPA  in  the  first  Argentine  affected families”, Genet. Mol. Res., 7 (1), pp. 223‐233  13 Neishabury  M,  Azarkeivan  A,  Oberkanins  C,  Esteghamat  F,  Amirizadeh  N  and  Najmabadi  H.  (2008),  “Molecular  mechanisms  underlying  thalassemia  intermedia  in  Iran”,  Genetic Testing, 12(4), pp. 549 ‐ 556.    36   Ngày nhận bài       29/08/2013.  Ngày phản biện nhận xét bài báo   04/09/2013.  Ngày bài báo được đăng:    18/10/2013    Chuyên Đề Điều Dưỡng Kỹ Thuật Y Học   ...ử  vong.  Đột biến gây bệnh alpha thalassemia thường  gặp  là  đột biến mất đoạn gen alpha globin nên các kĩ thuật sinh học phân  tử thường được sử dụng để xác định đột biến ở  bệnh nhâ... beta globin cặp đơi với nhau theo tỷ lệ 1:1, như  mục  tiêu:  Ứng dụng kỹ thuật MLPA giúp  chẩn vậy  bệnh nhân  alpha thalassemia sẽ  có  sự  mất đốn  đột biến mất đoạn gen alpha globin ... thalassemia sẽ trở thành bệnh lý tồn cầu(18).  trong chẩn đốn mất đoạn và lặp đoạn gen nói  Ngun nhân gây bệnh là do đột biến gen α  chung hay bệnh alpha thalassemia nói riêng. Kỹ globin,   đột

Ngày đăng: 22/01/2020, 06:17

TỪ KHÓA LIÊN QUAN

TÀI LIỆU CÙNG NGƯỜI DÙNG

TÀI LIỆU LIÊN QUAN

w